Öksürük Sonras Karotid Arter Diseksiyonu: Fibromusküler Displazili Olgu

Transkript

1 OLGU SUNUMU/CASE REPORT Öksürük Sonras Karotid Arter Diseksiyonu: Fibromusküler Displazili Olgu Post-Cough Dissection of Carotid Artery: Case with Fibromuscular Dysplasia Ertu rul Uzar 1, smail K rbafl 2, Rafet Özay 3, Atilla lhan 1 Fatih Üniversitesi Tıp Fakültesi, 1 Nöroloji Anabilim Dalı, 2 Radyoloji Anabilim Dalı, 3 Beyin Cerrahisi Anabilim Dalı, Ankara, Türkiye ÖZET Gençlerde fibromusküler displazi yüzünden internal karotid arterin diseksiyonu nadir bir geçici iskemik atak nedenidir. Fibromusküler displazinin tan s genellikle konvansiyonel ve/veya manyetik rezonans anjiyografi ile koyulur. Bu makalede akut larenjite ba l fliddetli öksürükten sonra geçici iskemik atak geliflen 44 yafl nda bir kad n hasta sunuldu. Manyetik rezonans görüntülemede internal karotid arter diseksiyonunu ve subakut sol temporal infarkt bulundu. Fibromusküler displaziyi do rulayan tespih tanesi görünümü ve internal karotid arterin diseksiyonu gösterildi. Bu olgu özgün özellikleri nedeniyle bildirilmeye uygun görülmüfltür. Anahtar Kelimeler: nternal karotid arter diseksiyonu, fibromusküler displazi. ABSTRACT Post-Cough Dissection of Carotid Artery: Case with Fibromuscular Dysplasia Ertu rul Uzar 1, smail K rbafl 2, Rafet Özay 3, Atilla lhan 1 Faculty of Medicine, University of Fatih, 1 Department of Neurology, 2 Department of Radiology, 3 Department of Neurosurgery, Ankara, Turkey Dissection of the internal carotid artery due to fibromuscular dysplasia is a rare cause of transient ischemic attack in young patients. Usually, the diagnosis of fibromuscular dysplasia is usually based on conventional and/or magnetic resonance angiography. A 44- years-old female patient presented with transient ischemic attack after severe cough caused by acute laryngitis. Magnetic resonance imaging disclosed subacute left temporal infarction and dissection of the internal carotid artery. Carotid angiography demonstrated the dissection of the internal carotid artery and a string of beads appearance confirming fibromuscular dysplasia. The case was is reported because of the unique features. Key Words: Internal carotid artery dissection, fibromuscular dysplasia. 194

2 Karotid Arter Diseksiyonu Uzar E, Kırbaş İ, Özay R, İlhan A. G R fi Otuz yafl n alt nda genç inmeli olgular n yaklafl k %20 sinden internal karotid arter ( KA) diseksiyonu sorumludur (1,2). Ani bafl a r s, boyun a r s, fokal nörolojik belirtiler, pulsatil tinnitus, vertigo ve Horner sendromu ile olgular doktora baflvurabilir (3). nternal karotid arter diseksiyonunun sebepleri aras nda fibromusküler displazi (FMD), konnektif doku hastal klar, hipertansiyon, sifiliz, migren, majör ve minör boyun travmalar yer almaktad r (4,5). Biz nadir olarak görülmesi nedeniyle fliddetli öksürü- ü takiben karotid arter diseksiyonuna sekonder geçici iskemik atak geçiren ve etyolojisinde FMD li genç olguyu sunduk. OLGU K rk dört yafl nda kad n hastada, akut larenjite ba l fliddetli öksürük sonras nda boyun a r s, konuflma bozuklu u ve sa elinde güçsüzlük yak nmas geliflmifl. Yirmi dört saat içinde yak nmalar düzeldi i için baflvurdu u nöroloji uzman geçici iskemik atak tan s yla asetil salisilik asit 300 mg/gün ve pirasetam 2400 mg/gün bafllam fl. nme için bilinen risk faktörü olmayan hasta yak nmalar ndan iki hafta sonra hastanemize kontrol amaçl baflvurdu. Nörolojik ve sistemik muayenesi normal olan hastada öksürük sonras geliflen genç inme aç s ndan etyoloji araflt r ld. Kraniyal manyetik rezonans (MR) ve difüzyon MR de sol posterior temporal bölgede, FLAIR ve T2 a rl kl imajlarda hiperintens (Resim 1A,B), difüzyon görüntülemede difüzyon k s tlanmas gösteren (Resim 1C), çevresel kontrast tutulumu gösteren (Resim 1D) subakut infarkt ile uyumlu bulgular saptand. Sedimentasyon h z, hemogram, C-reaktif protein, ANA, anti-dna, lupus antikoagülan gibi vaskülit belirteçleri normal bulundu. MR anjiyografide sol KA da arteryel fazda proksimal 2. cm de kalem ucu fleklinde oklüziv görünüm, venöz fazda distalinin difüz çok ince kalibrasyonlu doluflu diseksiyonu düflündürdü ü için hastaya dijital substraksiyon anjiyografi yap lmas na karar verildi (Resim 2). Dijital substraksiyon anjiyografide sol KA proksimal 2 cm lik k sm n n patent oldu u ancak bu düzeyde kalem ucu fleklinde çok düzgün bir flekilde incelerek sonland, distale geç venöz fazda çizgisel tarzda az ve yavafl kontrast madde geçti i izlenmifl olup bulgular diseksiyon ile uyumlu bulundu (Resim 3A,B). Ayr ca, sa KA konturlar nda FMD ile uyumlu kontur düzensizlikleri dikkati çekti ve di er servikal ve intrakraniyal vasküler yap lar normaldi. Hastaya düflük molekül a rl kl heparin ve varfarin baflland. Nörolojik yak nmas tekrarlamad. Geçici iskemik ataktan iki ay sonra vasküler yap lar kontrol amaçl bilgisayarl tomografi anjiyografi (BTA) çekildi. BTA da bulgular n daha önce yap lan dijital substraksiyon anjiyografi ile uyumlu olarak ayn flekilde sebat etti i, diseke segmentin difüz ince kalibrasyonlu ve patent oldu u ancak lümen çap nda art fl olmad izlendi. Sa KA servikal segmentinde multipl düzeyde FMD ile uyumlu olarak bo umlanma görünümü dikkati çekti. BTA da aterosklerotik bulgu saptanmad (Resim 4). Sol orta ve anterior serebral arterleri sa dan dolan hastada endovasküler ya da cerrahi giriflim düflünülmedi. Alt nc ay takibinde yeni bir nörolojik A B Resim 1A, B. Sol posterior temporal bölgede, FLAIR ve T2 a rl kl imajlarda hiperintens görünüm. 195

3 Uzar E, Kırbaş İ, Özay R, İlhan A. Dissection of Carotid Artery Resim 1C. Sol posterior temporal bölgede difüzyon k s tlanmas görünümü. Resim 2. Sol oblik servikal MR anjiyografide sol internal karotid arterde kalem ucu tarz nda sonlanma izlenmekte. Resim 1D. Ayn bölgede çevresel kontrast tutulumu gösteren subakut infarkt ile uyumlu görünüm izlenmekte. bulgu saptanmad ve tromboembolik risk nedeniyle varfarin kullan m na devam edildi. TARTIfiMA Karotid arter diseksiyonunun en önemli bulgular iskemik belirtilerdir (6). nme genellikle diseke arter lümeninden intrakraniyal damarlara emboli sonucu olup, genellikle orta serebral artere do rudur. Unilateral motor ve/veya duyu kayb, afazi, geçici görme kayb, Horner sendromu ve pulsatil tinnitus görülebilir (3-6). Künt ve penetran travmalar, treadmillde koflma, kusma, do um, öksürük gibi önemsiz hareketlerden sonra karotid arter diseksiyonu geliflebilmektedir (6-8). KA diseksiyonu geliflmesinin temel mekanizmas KA n n intima tabakas nda y rt lma ve o bölgedeki kan n arter boyunca ilerleyerek subintimal ya da subadventisyal tabakalar içinde yalanc bir lümen oluflturmas d r (3,8). KA diseksiyonu damar duvar n n anormal elastik yap s ve displazisi patolojiden sorumlu tutulmufltur. Ekstrakraniyal arter diseksiyonlar intrakraniyal arter diseksiyonlar ndan daha fazla görülmektedir. Tüm diseksiyonlarda yayg n olan lezyon, gerçek lümenden kan n patolojik olarak transintimal geçifle ba l arterin intima tabakas ndan media tabakas içine kanama oluflmas d r. Hematom intimadan internal elastik membran ay rarak gerçek lümenin daralmas na ve psödoanevrizma geliflimine neden olur. Sonuçta KA da t kanma veya arterden artere emboli nedeniyle inmeye yol açar (3,8,9). Hastan n öyküsünde majör veya minör travma olmamas bu olas l d fllamaz. Çünkü hastalar ço unlukla minör travmalar önemsemez. Ayr ca inme belirtileri diseksiyonu takiben saatler, günler içinde geliflebilir. Böylece inmenin travmayla iliflkisi anlafl lmayabilir (6-8). Olgumuzda geçici iskemik atak, FMD li KA ya fliddetli öksürü ün yol açt minör travmaya sekonder geliflen diseksiyonla iliflkilendirildi. Karotid FMD si konvansiyonel anjiyografilerin sadece %1-2 sinde saptanan nadir bir durumdur. FMD li hastalar n sadece %10 unda komplikasyonlar vard r. FMD de KA n n orta ve distal k sm daha s k etkilenmektedir. Ancak FMD de proksimal karotid arter tutulumu da s k olmamakla birlikte görülebilmektedir (10). Bizim olgumuzda KA da distalden proksimale kadar diseksiyon görüntüsü izlendi. Tan geleneksel olarak anjiyografi ve patoloji ile koyulur. Olgumuzda görüldü ü gibi karotid anjiyografisinde dizilmifl ipte tespih görünümü FMD için patognomoniktir. BTA ve MR anjiyografi ile de karotid arter diseksiyonu saptanabilir. Özellikle ya bask l MR anjiyografide vasküler anormalli in oldu u lokalizasyonda arteryel duvar içindeki kan göstermesiyle diseksiyonun tan s na yard m eder. Ancak konvansiyonel anjiyografi daha ayr nt l bilgi 196

4 Karotid Arter Diseksiyonu Uzar E, Kırbaş İ, Özay R, İlhan A. A B Resim 3A, B. DSA da sol ana karotid arter enjeksiyonunda sol internal karotid arterde kalem ucu tarz nda ciddi daralma ve geç fazda stenoz distalinde diseksiyon ile uyumlu ince kalibrasyonlu yavafl ak m görünümleri. Resim 3C. DSA da sa ana karotid arterde FMD ile uyumlu tesbih tanesini and r r nonstenotik kontur düzensizlikleri izlenmekte. Resim 4. Kontrol BTA görüntülemede sol IKA daki diseksiyonun sebat etti i izlenmekte. verir ve en önemli tan sal tetkiktir (3,6,8). Altta yatan FMD gibi patolojik damarsal yap yla birlikte fliddetli kuru öksürük ile intratorasik bas nç art fl n takiben karotis diseksiyonu geliflti ini düflündük. Literatürde influenza infeksiyonuna ba l fliddetli öksürü ü takiben vertebral arter diseksiyonlu Wallenberg sendromu ve pertusis infeksiyonuna ba l paroksismal öksürük sonras karotid arter diseksiyonu geliflen iki olgu bizim olgumuza benzemektedir (9,11). Fakat bildirilen bu olgulardan farkl olarak bizim olgumuzda diseksiyonun geliflimini kolaylaflt ran etyolojik faktör olan FMD de mevcuttu. FMD li hastada karotid arter t kan kl minimal ise genellikle antiagregan ve antikoagülan verilir. Ekstrakraniyal diseksiyonlar n etyolojiden ba ms z tedavisi inme rekürrensini azaltmak için minimum alt ay antikoagülasyon verilmesi ve erken dönemde serebral hemodinaminin sa lanmas d r (3,8). Antikoagülan tedavi alt nda iken tekrarlayan nörolojik semptomlar olan, kanama riski nedeniyle antikoagülan alamayan, semptomatik 197

5 Uzar E, Kırbaş İ, Özay R, İlhan A. Dissection of Carotid Artery psödoanevrizmas olan, zay f kollateral dolafl m nedeniyle hemodinamisi yetersiz olan olgularda vasküler cerrahi tedaviler gündeme gelmektedir (3,12). Olgular n ço unda ilk alt ay içinde rekanalizasyon görülür (13). Alt ay oral antikoagülan tedavi ile takip edilen hastalar genelde klinik olarak iyileflmektedir. Nadir olarak oral antikoagülasyona ra men nörolojik semptomlar kötüleflir ve cerrahi tedavi gerekebilir. KA diseksiyonu olan olgular n %80-85 inde klinik iyileflme ile prognoz iyidir. Fakat tan da gecikme nörolojik sekel ile sonuçlanabilir (14,15). Olgumuzda kontrol BTA da rekanalizasyonun olmamas na ra men diseke segmentin çok uzun olmas, Willis poligonunun hemodinamik geçifli sa lamas ve antikoagülan tedavi ile rekürrens olmamas nedeniyle cerrahi tedavi yap lmad. FMD ye ba l vasküler yap n n bozuklu u ve diseke segmentin uzun olmas olgumuzda rekanalizasyon olmamas n n nedeni olarak düflünülebilir. Sonuç olarak; fliddetli öksürü ü takiben geçici iskemik atak geliflen genç olgularda karotid arter diseksiyonu araflt r lmal ve antikoagülan tedavi bafllanmal d r. KAYNAKLAR 1. Stapf C, Elkind MSV, Mohr JP. Carotid artery dissection. Annu Rev Med 2000;51: Sar bafl O. Servikosefalik arterlerin spontan diseksiyonu. Türk Serebrovasküler Hast Derg 2008;14: Redekop GJ. Extracranial carotid and vertebral artery dissection: A review. Can J Neurol Sci 2008;35: fiengül G, Kad o lu HH, Ayd n H. Arteriyel diseksiyon sendromlar. Turkiye Klinikleri J Surg Med Sci 2006;2: Poppe AY, Minuk J, Glikstein R, Leventhal M. Fibromuscular dysplasia with carotid artery dissection presenting as an isolated hemianopsia. J Stroke Cerebrovasc Dis 2007;16: Petik B, Y lmaz U, Atalar MH, Solak O, Topaktafl S. ki olgu nedeniyle bilateral internal karotid arter t kanmas. Türk Nörol Derg 2004;10: Macdonald DJM, McKillop ECA. Carotid artery dissection after treadmill running. Case report. Br J Sports Med 2006;40: Caplan LR. Dissections of brain-supplying arteries. Nat Clin Pract Neurol 2008;4: Nomura M, Kannuki S, Kuwayama K, Kohyama Y, Hayashi Y, Yamamoto E, et al. A patient with Wallenberg s syndrome induced by severe cough. J Clin Neurosci 2004;11: Spengos K, Vassilopoulou S, Tsivgoulis G, Papadopoulou M, Vassilopoulos D. An uncommon variant of fibromuscular dysplasia. J Neuroimaging 2008;18: Skowronski DM, Buxton JA, Hestrin M, Keyes RD, Lynch K, Halperin SA. Carotid artery dissection as a possible severe complication of pertussis in an adult: Clinical case report and review. Clin Infect Dis 2003;36: Tuncer N, Afflar N, Aktan S. Yüzme sonras geliflen internal karotis arter diseksiyonu: Olgu sunumu. Sinir Sistemi Cerrahisi Derg 2008;1: Sengelhoff C, Nebelsieck J, Nassenstein I, Maintz D, Nabavi DG, Kuhlenbaeumer G, et al. Neurosonographical follow-up in patients with spontaneous cervical artery dissection. Neurol Res 2008;30: Kumar S, Kumar V, Kaye W. Bilateral internal carotid artery dissection from vomiting. Am J Emerg Med 1998;16: Stahlfeld KR, Means JR, Didomenico P. Carotid artery fibromuscular dysplasia. Am J Surg 2007;193:71-2. Yaz flma Adresi/Address for Correspondence Yrd. Doç. Dr. Ertu rul Uzar Fatih Üniversitesi T p Fakültesi Nöroloji Anabilim Dal Ankara/Türkiye E-posta: ertuzar@yahoo.com gelifl tarihi/received 31/03/2009 kabul edilifl tarihi/accepted for publication 30/06/