ACTA ORTHOPAEDICA et TRAUMATOLOGICA TURCICA Acta Orthop Traumatol Turc 2000;34:316-320 Diz ekleminde lokalize pigmente villonodüler sinovit: Olgu sunumu Localized pigmented villonodular synovitis of the knee: report of four cases Mehmet AfiIK, Levent ALTINEL, Ufuk TALU, Eray BOZAN stanbul Üniversitesi stanbul T p Fakültesi Ortopedi ve Travmatoloji Anabilim Dal Lokalize pigmente villonodüler sinovit (lokalize PVNS) nadir görülen, çeflitli diz içi patolojilerle kar flabilen semptomlar oluflturan idiyopatik bir lezyondur. Hastal k genellikle tek eklemi tutar ve en s k diz ekleminde gözlenir. Tedavi lezyonun total rezeksiyonudur. Nüks nadirdir. Bu çal flmada de iflik semptomlarla baflvuran ve artroskopik olarak tedavi edilen lokalize PVNS li dört olgu (1 erkek, 3 kad n; yafllar 36, 19, 59 ve 26) sunduk. Olgular n takibinde klinik sonuçlar iyi bulundu ve hiçbirinde erken nüks saptanmad. Anahtar sözcükler: Artroskopi; diz eklemi/patoloji/cerrahi; manyetik rezonans görüntüleme; sinovit, pigmente villonodüler/patoloji/tan /cerrahi. Localized pigmented villonodular synovitis (PVNS) is a rare idiopathic disease, usually associated with symptoms mimicking those of other intraarticular pathologies. The disease usually affects a single joint, the knee joint being the most common joint. Total resection is the preferred treatment. Recurrence is very rare. In this study we present four cases of localized PVNS (1 male, 3 females, at the ages of 36, 19, 59, and 26 years) who were treated with arthroscopic intervention. Clinical results were favorable during follow-up and no early recurrences were encountered. Key words: Arthroscopy; knee joint/pathology/surgery; magnetic resonance imaging; synovitis, pigmented villonodular/ pathology/diagnosis/surgery. Pigmente villonodüler sinovit (PVNS), sinovyal dokunun nedeni bilinmeyen, selim, proliferatif, enflamatuvar bir hastal d r. [1] Hastal k genellikle tek eklemi tutar ve en s k diz ekleminde görülür. Hastal n diffüz, lokalize ve mikst olmak üzere üç formu tan mlanm flt r. [2-7] Lokalize form, eklem, bursa ve tendon k l flar ndaki sinovyal dokunun s n rl proliferasyonu sonucu geliflir. Nodüler, sapl veya kümesel flekillerde izlenebilir. Mevcut lezyonlar artroskopik olarak kolayl kla tan n r ve tamamen ç kar larak tedavi edilir. [2,3,5-8] Olgu sunumu Olgu 1 - Otuz alt yafl nda, din görevlisi olan erkek hastada iki ay önce sol dizinde infrapatellar bölgede flifllik, dizini bükememe flikayetleri geliflmiflti. zleyen iki hafta içinde bafllang ç flikayetleri giderek azalm fl ve kaybolmufltu. Sadece görevi nedeniyle dizini afl r katlay nca oluflan, zaman zaman batma tarz a r lardan yak n yordu. Yap lan fizik muayenede patellar ö ütme testi d fl nda pozitif bulgu saptanmad. Manyetik rezonans görüntüleme (MRG) incelemesinde hoffa içinde, patella medialinde 1x1.5 cm boyutlar nda tüm sekanslarda hipointens izlenen nodüler yap saptand (fiekil 1a). Genel anestezi alt nda hastan n sol dizine artroskopik giriflim yap ld. Hoffa posteromedialinde sinovyal zar içinde gömülü vaziyette (ancak sinovyal trafllama ile nodüler yap ortaya kondu), sar pembe Yaz flma adresi: Dr. Mehmet Afl k. stanbul Üniversitesi stanbul T p Fakültesi Ortopedi ve Travmatoloji Anabilim Dal, 34390 Topkap - stanbul. Tel: 0212-635 12 35 Faks: 0212-635 28 35 Baflvuru tarihi: 21.02.2000, Kabul tarihi: 26.05.2000
Afl k ve ark. Diz ekleminde lokalize pigmente villonodüler sinovit 317 renkte nodül total olarak ç kar ld (fiekil 1b). Ayn zamanda patellada da grade II kondropati (Outerbridge) mevcuttu. Patolojik inceleme ile lezyonun PVNS oldu u sonucuna var ld (fiekil 1c). Hastan n 1.5 y l sonraki son kontrolünde flikayetlerinin tamamen geçti i ö renildi. Muayene bulgular normaldi. Nüks saptanmad. Olgu 2 - On dokuz yafl nda t p ö rencisi olan bayan hasta, sol dizinde yedi y ld r ara s ra ekstansiyonda iken tak lma hissi ve diz önünde a r flikayetleri ile baflvurdu. Muayenede dizin iç taraf nda, yaklafl k 1x1 cm büyüklü ünde ele gelen bir kitle bulundu. Diz hareket aç kl tam, ancak hiperekstansiyonu a r l yd. Manyetik rezonans görüntülemede eklem içi yerleflimli medial retinakulum posteriorunda, tüm sekanslarda hipointens 1.2x2.7 cm lik nodüler lezyon saptand. Artroskopik giriflimde medial parapatellar plika (grade IV) ile femur kondili aras nda yerleflmifl, sar pembe renkli 1x2 cm boyutlar nda nodüler yap görülerek total olarak ç kar ld. Plika rezeke edildi. Medial femur kondilinde grade I kondropati saptand. Patolojik inceleme sonucu PVNS fleklindeydi. Hasta ameliyat sonras birinci haftada günlük yaflam na sorunsuz döndü. ki y ld r izlenen hastada flikayet gözlenmedi; son muayenesinde patolojik bulgu saptanmad. Olgu 3 - Elli dokuz yafl nda ev han m kad n hasta, dizin iç taraf nda geceleri daha fazla olan a r nedeniyle baflvurdu. Muayenede diz içi minimal effüzyon, afl r derecede krepitasyon mevcuttu. Medial tarafta McMurray testi pozitifti. Direkt grafilerde medial kompartman artrozu ve ayr ca infrapatellar bölgede yumuflak doku dansitesinde nodüler yap görülebilmekteydi. Manyetik rezonans görüntülemede infrapatellar bölgede yerleflimli, patella medialinden suprapatellar alana uzan m gösteren 3x1.5 cm boyutlar nda nodüler yap saptand. Artroskopide hoffa içinde patellay öne deplase eden, anteromedial yerleflimli, yaklafl k 1.5x2 cm boyutlar nda, sar -k rm z renkte, düzgün yüzeyli fakat çevresel yap fl kl k gösteren nodüler bir yap mev- (b) (a) fiekil 1. Olgu 1. (a) Kitlenin MRG kesiti. (b) A-B; nodülün artroskobik görünümü. (c) Nodülün patolojik inceleme preparat (H-E x 125). (c)
318 Acta Orthop Traumatol Turc cuttu. Ayr ca hastan n femur kondilinde grade III, medial tibia platosunda grade IV, retropatellar eklem yüzeyinde grade III kondropati ile, iç ve d fl menüsküs arka boynuzlar nda dejenere menüsküs y rt saptand. nfrapatellar yerleflimli nodüler yap, artroskopik diseksiyonla yap fl kl klar ndan ayr larak total olarak ç kar ld. Ayr ca hastaya artroskopik debridman ve iç-d fl parsiyel menisektomi uyguland. Pigmente villonodüler sinovit tan s patolojik olarak da do ruland. Hasta 2.5 y ld r izlenmektedir. Hastan n a r flikayetleri hafiflemifl olup, henüz rekürens saptanmam flt r. Olgu 4 - Yirmi alt yafl nda, memur olan kad n hasta, befl y ld r var olan diz anterior ve lateralinde a r, zaman zaman flifllik ve kilitlenme flikayetleriyle baflvurdu. Yap lan muayenede sinovyal hipertrofi ve afl r fleksiyonda suprapatellar bölgede a r saptand. Manyetik rezonans görüntülemede hoffa ya yast posterosuperiorunda lateral paramedian yerleflimli yaklafl k 1.5x1.5 cm büyüklü ünde, T1 ve T2 de heterojen hipointens kitle saptand (fiekil 2a). Artroskopik giriflimde suprapatellar poflta ve patellofemoral ekleme do ru uzanan, yaklafl k 1x1.5 cm boyutlar nda, içi sar, çeperi k rm z renkli nodüler kitle saptanarak (fiekil 2b) tamamen ç kar ld. Patolojik incelemede villöz hiperplazi gösteren sinovya dokusunda, yayg n, nekroz alanlar içeren ve köpüksü histiyosit yönünden zengin kronik iltihabi infiltrasyon saptand (fiekil 2c). Ameliyat sonras 21. ay sonunda yap lan kontrolünde, hastan n klinik olarak semptomsuz oldu u ve günlük hayat n sorunsuz sürdürdü ü görüldü. Tart flma Pigmente villonodüler sinovit, tarihi geliflimi içinde birçok tümöral lezyonla kar flt r larak farkl isimler alm flt r. Bunlardan baz lar ksantoma veya (b) (a) fiekil 2. Olgu 4. (a) Kitlenin MRG kesiti. (b) Nodülün artroskobik görünümü. (c) Nodülün patolojik inceleme preparat (H-E x 125). (c)
Afl k ve ark. Diz ekleminde lokalize pigmente villonodüler sinovit 319 dev hücreli tümör (Targett, 1897), myeloksantoma (Dor, 1898), villöz artrit (Down, 1912), benign sinovioma (Stewart, 1948) fleklindedir. 1941 de Jaffe, Lichtenstein ve Sutro hastal n patolojisini tan mlayarak, PVNS terimini kullanm fllard r. [9] Fisk 1952 de, PVNS nin dizde geçirilen minör travmalar sonras geliflen hemartroz ve sonuçta oluflan sinovyal hipertrofi oldu unu ileri sürmüfltür. [9] 1954 de Young ve Hudacek, köpek dizlerinde yapt klar kan enjeksiyonlar sonucu ayn sinovyal makroskobinin olufltu unu ifade etmifllerdir. [9] 1967 de ise Hoagland ve ark. hemofilik hasta dizlerinde gördükleri sinovyal de ifliklikleri PVNS ye benzetmifllerse de, yap lan histopatolojik incelemeler mikroskobinin ayn olmad n göstermifltir. [9] Pigmente villonodüler sinovitte lokalize, diffüz ve mikst (büyük bir nodüler yap ya ilave olarak diffüz sinovit tablosu [2] tip olarak üç form tan mlanm flt r. [2-7] Lokalize form, sinovyal dokunun nodüllerle karakterize fokal proliferasyonu fleklindedir. Diffüz formda ise eklemdeki bütün sinovyal doku tutulmufltur.[6] Klinik olarak diffüz form daha yafll popülasyonda görülür ve kronik geliflen bir rahats zl kt r. Buna karfl l k lokalize form genellikle 30-40 l yafllarda görülür. [6] Hastal k genellikle tek eklem tutulumu fleklinde görülür ve en s k diz ekleminde saptanmaktad r. [2-6] Dizde s kl kla meniskokapsüler bileflkede yerleflir. Ayr ca interkondiler boflluk, tibial eminensiya, peripatellar bölgede de rastlanmaktad r. [8] Çok nadiren de diz arka kompartman nda veya patellar ya yast içinde görülebilir. [7,10] Hafif veya orta derecede tekrarlay c a r ve fliflme bafllang ç semptomlar olabilir. Semptomatoloji bafllang c ile tedavi aras nda geçen zaman genellikle uzundur. Lokalize formda eklemde kitle palpe edilebilir. Hareket k s tl l, kilitlenme, atlama ve tak lma hissi olabilir. [6,11,12] Direkt radyografilerde bazen sadece nodüler yumuflak doku dansitesi görülebilir. Nodül içinde kalsifikasyon gözlenmez. [13] Günümüzde, görüntüleme yöntemi olarak MRG tan koymada ve ay r c tan ya gitmede büyük kolayl k sa lam flt r. [14] Manyetik rezonans görüntülemede nodül içeri inde hemosiderin art fl ile düflük sinyal art fl, ya art fl ile yüksek sinyal art fl saptan r. Artroskopik olarak, lokalize PVNS s kl kla meniskokapsüler bileflkeden kaynaklanan sar -kahverengi renkte sinovyal bir kitle fleklinde görülür. [13] Patolojik incelemede makroskobik olarak belirgin sinovyal kal nlaflma, sinovyada parmaks villus benzeri ç k nt lar ve katlant lar görüler. Renk k rm z kahverengiden (kanamaya ba l ), sar portakala (lipid birikimine ba l ) kadar de iflir. Mikroskobik olarak sinovyal hücrelerde proliferasyon ve subsinovyal invazyon mevcuttur. Hücresel infiltrasyon, polihedral histiyositik hücreler, fibroblastlar ve hemosiderin veya lipid yüklü makrofajlardan (köpüksü hücrelerden) oluflur. Proliferatif hücreler içinde bir miktar mitoz görülse de, malignite bulgular yoktur. [8] Tedavi olarak lokalize formda total ç karma, mikst tipte ilave olarak total sinovektomi yap lmal d r. [2] Diffüz formda s kl kla nüks görülebilmesine karfl l k lokalize formda prognoz iyi ve nüks oran çok düflüktür. [2,4,6,12,13,15] Hastal n ay r c tan s nda sinovyal sarkom, dev hücreli tümör, eklem içi serbest cisimler, amiloidoz, romatoid artrit, patellar kondromalazi ve meniskopatiler ak lda tutulmal d r. [14] Fisk in PVNS etiyolojisini aç klamak için bahsetti i travma teorisini destekleyen travma öyküsüne [2] olgular m zda rastlamad k. Dört olguda da monoartiküler tutulum mevcuttu. Hastal n bafllang c ile tedavi aras nda geçen süre, ilk olguda iki ay; ikinci olguda yedi y l; di er olgularda befl y l idi. Bu durum, lokalize PVNS de semptomlar n hafif ve nonspesifik oldu u görüflünü desteklemektedir. [11] kinci olgu d fl ndaki hastalarda, nodüler yap nonspesifik semptomlar nedeniyle çekilen MRG lerde tesadüfi olarak saptanm flt r. kinci hastada mevcut kitle palpe edildi inden, kitlenin ay r c tan s için MRG istenmifltir. Lokalize PVNS te hastalar n baflvuru semptomlar n n nonspesifik ve çok çeflitli olmas sebebiyle, dizde lokalize kitle palpe edildi inde veya tedaviye cevap al namayan durumlarda PVNS de ak lda bulundurulmal d r. Artroskopik giriflim tan koymada, hastal n yayg nl n saptamada, tedavide ve rekürens takibinde kullan labilmektedir. Ayr ca artrotomiye göre daha az morbidite oluflturmas ve hastan n erken mobilizasyonu nedenleriyle tercih edilmelidir. Tan y kesinlefltirmek ve di er tümöral lezyonlardan ay rt etmek amac yla, ç kar lan materyalin mut-
320 Acta Orthop Traumatol Turc lak patolojik incelemesi yap lmal d r. Mikst formu ortaya koymak için sinovyal hipertrofi gösteren k - s mlar varsa, buralardan da patolojiye materyal gönderilmelidir. [2] Lokalize formda, pek çok yay nda total eksizyonla genellikle tam kür sa land belirtilmekle beraber, [1,11,15,16] Panagiotopoulos ve ark. [17] tedaviden 17 y l sonra nüks saptad bir olgu yay nlam flt r. Bizim nüks konusunda herhangi bir yarg ya varabilecek kadar uzun takip süremiz yoktur; ancak olgular m z n hiçbirinde flikayetler tekrarlamam fl ve erken nüks saptanmam flt r. Kaynaklar 1.Granowitz SP, D'Antonio J, Mankin HL.The pathogenesis and long-term end results of pigmented villonodular synovitis. Clin Orthop 1976;(114):335-51. 2.Beguin J, Locker B, Vielpeau C, Souquieres G.Pigmented villonodular synovitis of the knee: results from 13 cases. Arthroscopy 1989;5:62-4. 3.Mancini GB, Lazzeri S, Bruno G, Pucci G.Localized pigmented villonodular synovitis of the knee. Arthroscopy 1998; 14:532-6. 4.Johansson JE, Ajjoub S, Coughlin LP, Wener JA, Cruess RL. Pigmented villonodular synovitis of joints. Clin Orthop 1982;(163):159-66. 5.Delcogliano A, Galli M, Menghi A, Belli P.Localized pigmented villonodular synovitis of the knee: report of two cases of fat pad involvement. Arthroscopy 1998;14:527-31. 6.Bronstein RD, Sebastianelli WJ, DeHaven KE.Localized pigmented villonodular synovitis presenting as a loose body in the knee. Arthroscopy 1993;9:596-8. 7.Muscolo DL, Makino A, Costa-Paz M, Ayerza MA. Localized pigmented villonodular synovitis of the posterior compartment of the knee: diagnosis with magnetic resonance imaging. Arthroscopy 1995;11:482-5. 8.Lee BI, Yoo JE, Lee SH, Min KD.Localized pigmented villonodular synovitis of the knee: arthroscopic treatment. Arthroscopy 1998;14:764-8. 9.Byers PD, Cotton RE, Deacon OW, Lowy M, Newman PH, Sissons HA, et al. The diagnosis and treatment of pigmented villonodular synovitis. J Bone Joint Surg [Br] 1968;50:290-305. 10.Palumbo RC, Matthews LS, Reuben JM. Localized pigmented villonodular synovitis of the patellar fat pad: a report of two cases. Arthroscopy 1994;10:400-3. 11.Ogilvie-Harris DJ, McLean J, Zarnett ME. Pigmented villonodular synovitis of the knee. The results of total arthroscopic synovectomy, partial, arthroscopic synovectomy, and arthroscopic local excision. J Bone Joint Surg [Am] 1992; 74:119-23. 12.Van Meter CD, Rowdon GA. Localized pigmented villonodular synovitis presenting as a locked lateral meniscal bucket handle tear: a case report and review of the literature. Arthroscopy 1994;10:309-12. 13.Flandry F, McCann SB, Hughston JC, Kurtz DM. Roentgenographic findings in pigmented villonodular synovitis of the knee. Clin Orthop 1989;(247):208-19. 14.Mandelbaum BR, Grant TT, Hartzman S, Reicher MA, Flannigan B, Bassett LW, et al. The use of MRI to assist in diagnosis of pigmented villonodular synovitis of the knee joint. Clin Orthop 1988;(231):135-9. 15.Mori Y, Hino H, Fujimoto A, Okumo H. Pigmented villonodular synovitis of patellar plica. Arthroscopy 1989;5:340-1. 16.Schwartz HS, Unni KK, Pritchard DJ. Pigmented villonodular synovitis. A retrospective review of affected large joints. Clin Orthop 1989;(247):243-55. 17.Panagiotopoulos E, Tyllianakis M, Lambiris E, Siablis D. Recurrence of pigmented villonodular synovitis of the knee 17 years after the initial treatment. A case report. Clin Orthop 1993;(295):179-82.